Volume 25
Numéro 3/4 2004

[Table des matières]

Étude des séquelles : plan et représentativité de l'étude multicentrique canadienne des séquelles du cancer chez les enfants

Amanda K Shaw, Howard I Morrison, Kathy N Speechley, Elizabeth Maunsell, Maru Barrera, Dena Schanzer, Lisa Pogany et Marie Desmeules

Résumé

L'Étude des séquelles, menée par le Programme canadien de surveillance et de lutte contre le cancer chez les enfants, visait à examiner l'état de santé psychosocial et physique des survivants d'un cancer survenu durant l'enfance par rapport à des témoins dans la population générale. Le présent document a pour objectifs de décrire le plan et la méthodologie de l'étude multicentrique rétrospective de cohorte, de présenter les caractéristiques cliniques des survivants et d'évaluer la représentativité des témoins. Nous avons obtenu des taux de réponse de 63 % chez les survivants (n = 2152) et de 49 % chez les témoins (n = 2432). Les survivants de tumeurs des cellules germinales et de carcinomes étaient légèrement sous-représentés parmi les participants, tout comme ceux ayant reçu des traitements plus intensifs ou multiples. Les caractéristiques des témoins étaient semblables à celles de la population de recensement quant à l'état matrimonial et au statut professionnel, mais leurs niveaux de scolarité et de revenu étaient légèrement supérieurs. Sinon, aucune différence importante ou systématique n'a été observée. Par conséquent, ces survivants à long terme et ces témoins peuvent être étudiés en toute validité pour déterminer si, et dans quelle mesure, les survivants présentent un taux en excès de problèmes psychosociaux et physiques comparativement aux Canadiens du même âge qui n'ont jamais souffert de cancer.

Mots clés : adolescence, cancer, enfant, plan d'étude, qualité de vie, survivants, témoins

Introduction

Le cancer est la principale cause de décès attribuables à une maladie chez les Canadiens de moins de 20 ans. Bon an mal an, environ 1 300 enfants et adolescents reçoivent un diagnostic de cancer au Canada¹. Au Canada et dans d'autres pays développés, les taux de survie des enfants atteints de cancer ont néanmoins augmenté sensiblement au cours des 30 dernières années grâce au recours à des traitements multimodaux, agressifs. Aujourd'hui, plus de 75 % des enfants ayant reçu un diagnostic de cancer survivront au moins cinq ans après le diagnostic^2,3. Actuellement, selon les estimations, un adulte sur 900 aux États-Unis a souffert d'un cancer durant son enfance⁴. On commence à peine cependant à comprendre les séquelles à long terme de la maladie et de son traitement.

En 1992, Santé Canada a lancé le Programme canadien de surveillance et de lutte contre le cancer chez les enfants (PCSLCE), auquel collaborent divers intervenants intéressés par le cancer chez les enfants, dont Santé Canada, des centres d'oncologie pédiatrique, des registres provinciaux du cancer, des universités et des organismes bénévoles. Le programme a été conçu pour compléter les données des registres provinciaux du cancer et les données des essais cliniques au moyen de la collecte de renseignements sur le continuum complet du cancer chez les enfants. Pour atteindre son objectif, le programme a prévu trois principales composantes : étiologie, surveillance du traitement et des résultats, et séquelles. Le but général de l'étude était de décrire l'état de santé psychosocial et physique des survivants d'un cancer survenu durant l'enfance par rapport aux témoins (issus de la population générale) du même âge et du même sexe qui n'ont jamais souffert de cancer. Il s'agit du premier d'une série de documents découlant de l'Étude des séquelles. Les documents ultérieurs rendront compte des effets sur la qualité de vie liée à la santé, la performance scolaire et sociale, les comportements liés à la santé, l'utilisation des services de santé et la reproduction.

Le présent document vise à décrire le plan et la méthodologie de l'Étude des séquelles, à présenter les caractéristiques cliniques des survivants et à évaluer la représentativité des témoins.

Méthodes

Plan

L'Étude des séquelles, effectuée par le PCSLCE, est une étude multicentrique rétrospective de cohorte auprès des enfants ayant survécu au cancer et de témoins dans la population. Treize centres d'oncologie pédiatrique^a traitant des survivants provenant de toutes les provinces et territoires du Canada ont participé à l'étude. Les données ont été recueillies entre janvier 1997 et février 2000. Les comités d'éthique de la recherche des centres d'oncologie pédiatrique participants, des registres provinciaux du cancer et des régies provinciales d'assurance-maladie ont approuvé le protocole de l'étude.

Sujets

Les survivants d'un cancer survenu durant l'enfance étaient admissibles à l'étude si leur premier diagnostic de cancer^b avait été posé entre 1981 et 1990 alors qu'ils avaient moins de 20 ans, s'ils avaient survécu cinq ans après le diagnostic, s'ils étaient vivants au moment où l'étude a été faite et s'ils maîtrisaient l'anglais ou le français suffisamment pour pouvoir remplir le questionnaire. Le cancer chez les enfants a été défini selon la Classification internationale du cancer chez les enfants (CICE)⁵, qui est basée sur les codes de morphologie et de topographie de la CIM-O-2. Dans l'Est du Canada (Nouvelle-Écosse, Terre-Neuve, Québec et Ontario), seuls les survivants admissibles diagnostiqués et/ou traités dans les centres d'oncologie pédiatrique participants ont été retenus pour l'étude. Dans l'Ouest du Canada (Manitoba, Saskatchewan, Alberta et Colombie-Britannique), les survivants qui satisfaisaient aux critères d'admissibilité mais qui n'avaient pas été traités dans l'un des centres d'oncologie pédiatrique ont été identifiés par le biais du registre provincial du cancer.

Les témoins ont été sélectionnés en fonction de leurs similitudes avec les survivants, sauf qu'ils n'avaient jamais souffert d'un cancer. Ainsi, nous avons recruté des témoins dans la population appariés aux survivants pour la fréquence selon l'âge et le sexe dans chaque province. Les témoins étaient admissibles s'ils n'avaient jamais reçu de diagnostic de cancer et s'ils maîtrisaient l'anglais ou le français suffisamment pour pouvoir remplir le questionnaire. Un ratio survivant-témoin de 1:1 a été prévu. Dans trois des huit provinces (Colombie-Britannique, Manitoba et Québec), les témoins admissibles ont été sélectionnés par le biais de la régie provinciale d'assurance-maladie, qui tient la liste complète des résidents pour les besoins de la couverture universelle des soins de santé. Dans les cinq autres provinces (Alberta, Saskatchewan, Ontario, Terre-Neuve et Nouvelle-Écosse), la composition aléatoire (CA) de numéros de téléphone a été utilisée pour choisir les témoins admissibles en raison des règles restreignant l'accès aux données des régies provinciales d'assurance-maladie.

Deux entreprises privées qui tiennent des banques de numéros de téléphone à 10 chiffres valides ont procédé à la composition aléatoire. Les trois premiers chiffres correspondent à la province de résidence. Des banques de numéros valides ont été choisies au hasard et les deux derniers chiffres ont été supprimés et régénérés au moyen d'un programme informatique qui choisit au hasard un nombre entre 00 et 99. Ce processus a été répété jusqu'à ce que l'échantillon soit complet. La CA permet ainsi d'identifier des témoins potentiels au moyen des numéros inscrits et non inscrits. Chaque numéro de téléphone a été composé à cinq reprises, au moins, au cours de la semaine avant d'être retiré de l'échantillon en tant que numéro non retenu à la sélection préliminaire. Les témoins admissibles qui ont accepté de participer lors du premier appel ont été placés dans la strate d'âge et de sexe pertinente. Après avoir obtenu les quotas pour la strate, nous avons communiqué l'information au centre d'oncologie pédiatrique responsable du recrutement et du suivi.

Collecte des données

Des méthodes essentiellement semblables ont été utilisées à chacun des centres participants. Les nombres requis de survivants et de témoins obtenus auprès des centres d'oncologie pédiatrique, des registres provinciaux du cancer et des régies provinciales d'assurance-maladie ont été choisis au hasard à partir des bases d'échantillonnage fournies. Tous les témoins identifiés par CA ont été retenus aux fins du recrutement. Un adjoint de recherche clinique dans chaque centre a été désigné pour recruter les sujets sélectionnés. Le numéro de téléphone et l'adresse des participants à l'étude et/ou de leurs parents ont été fournis avec la liste des sujets admissibles. Les renseignements concernant le médecin de famille actuel ont également été obtenus, lorsqu'ils étaient disponibles, comme source additionnelle d'information sur les sujets. Les coordonnées des personnes-ressources étaient souvent périmées; dans ces cas, les annuaires électroniques ont été utilisés à retrouver les sujets et/ou leurs parents.

Le premier contact était généralement établi par courrier, au moyen d'une lettre personnalisée décrivant l'étude et ses objectifs, de même que les critères d'admissibilité. Cependant, en raison des diverses exigences des comités d'éthique de la recherche, dans certains centres, le premier contact a été établi par téléphone, au moyen de messages préparés à l'avance. Après avoir obtenu le consentement du participant par courrier ou par téléphone, nous avons envoyé les questionnaires par courrier, puis effectué jusqu'à deux rappels par téléphone pour rappeler aux sujets de retourner leur questionnaire. Les rappels ont été effectués trois semaines après l'envoi du questionnaire, puis deux semaines plus tard. Au moins cinq, et jusqu'à 12 tentatives, ont été faites à différentes heures du jour et différents jours de la semaine pour joindre les répondants qui n'avaient pas retourné leur questionnaire.

Les centres qui avaient initialement communiqué avec leurs sujets par téléphone plutôt que par lettre ont enregistré les taux de réponse les plus élevés. Les taux de réponse étaient également légèrement supérieurs dans les centres qui avaient envoyé par courrier un avis de rappel signé par l'oncologue pédiatre après les rappels par téléphone.

Les renseignements sur les séquelles psychosociales et physiques ont été recueillis au moyen de deux questionnaires adaptés à l'âge des répondants, un pour ceux qui avaient moins de 16 ans au moment de l'étude, et l'autre, pour ceux de 16 ans ou plus. Dans la mesure du possible, nous avons inclus dans les questionnaires des mesures déjà validées au moyen de caractéristiques psychométriques connues (tableau 1). Les sujets qui avaient 16 ans et plus à la date de l'étude ont rempli un questionnaire d'auto-évaluation, tandis qu'un parent ou un tuteur a rempli le questionnaire dans le cas des sujets de moins de 16 ans. Il fallait entre 45 minutes et une heure pour remplir l'un ou l'autre de ces questionnaires, d'après les résultats de l'étude de faisabilité effectuée avant l'étude principale.

TABLEAU 1
Instruments d'évaluation des séquelles, pour chacun des aspects évalués

Dans le cas des survivants, les données cliniques ont été extraites du dossier médical conservé au centre d'oncologie. L'information obtenue comprenait le type, le siège et la morphologie du cancer; le stade du cancer au moment du diagnostic; les traitements subis, soit les traitements de chimiothérapie, de chirurgie et de radiothérapie, et les résultats, par exemple les récidives et le décès, enregistrés à l'établissement traitant.

Taille de l'échantillon

Nous avons fixé un nombre cible de 2 000 questionnaires remplis tant par les survivants que par les témoins afin d'obtenir une puissance de 80 % pour détecter une différence d'au moins 5 % dans les résultats moyens pour les séquelles psychosociales, ou un risque relatif de 1,5 pour les séquelles physiques courantes et de 2,5 pour les séquelles physiques rares, après stratification selon le grand groupe diagnostic et l'âge au moment de l'étude (< 16 ans, >= 16 ans). Le nombre de sujets visé par chaque centre était proportionnel à la taille de sa population de patients. Nous avons procédé à un suréchantillonnage pour être sûrs d'atteindre la taille d'échantillon visée.

Analyse

Nous avons calculé les taux de réponse en divisant le nombre de sujets qui ont retourné les questionnaires remplis par le nombre total de sujets admissibles, y compris ceux qui ont été perdus de vue ou qui ont refusé de participer. Les sujets perdus de vue comprenaient les cas de refus passif (c.-à-d. les sujets qui ont accepté de participer à l'étude mais qui n'ont jamais retourné leur questionnaire), de même que les sujets qui n'ont jamais été localisés. Certains des survivants qui n'ont jamais été localisés étaient peut-être décédés.

Quant aux témoins identifiés par CA, le dénominateur du taux de réponse comprenait un certain pourcentage des numéros de téléphone non retenus à la sélection préliminaire. Il s'agissait de numéros pour lesquels il n'y avait pas eu de réponse lors de l'appel téléphonique, de même que des cas où le sujet avait répondu mais où l'interviewer n'avait pu terminer le processus de sélection préliminaire. Le nombre ajouté au dénominateur des sujets identifiés par CA admissibles a été estimé en multipliant le nombre de numéros de téléphone non retenus à la sélection préliminaire par la probabilité estimée que chacun aurait permis d'identifier un sujet admissible. Quant à la probabilité estimée, elle a été calculée en divisant le n de numéros de téléphone ayant permis d'identifier des sujets admissibles à la sélection préliminaire, par le n de numéros de téléphone retenus.

Chez les survivants, les caractéristiques cliniques des participants ont été comparées à celles des personnes qui ont refusé de participer et à celles des personnes qui ont été perdues de vue. Au nombre des caractéristiques évaluées figuraient le grand groupe diagnostique, l'âge au moment du diagnostic, l'année du diagnostic, les types de traitements et le nombre de séries de traitements reçus durant la thérapie, soit les traitements de chimiothérapie et de radiothérapie, et/ou les chirurgies, qui étaient généralement effectués conformément à un protocole prédéterminé. Plus d'une série de traitements étaient administrés dans les cas où le plan de traitement initial était étendu en raison d'une réponse partielle ou de l'absence de réponse, ou après une récidive.

On a comparé les témoins aux données de recensement canadiennes afin de déterminer dans quelle mesure ils ressemblaient à la population canadienne⁶. Les comparaisons étaient basées sur les données socio-démographiques des parents dans le cas des témoins qui avaient moins de 16 ans au moment de l'étude. Les variables clés communes à notre étude et au recensement comprenaient : le niveau de scolarité, l'état matrimonial, le statut professionnel et le revenu personnel. Nous avons utilisé les données de recensement de 1996, soit l'année de recensement la plus proche de l'année où la majorité des sujets ont été recrutés. Les données ont été comparées aux données de recensement selon la province et pondérées par la taille, le sexe et l'âge de l'échantillon. Les données de recensement étant fournies par groupe d'âge de cinq ans, seuls les cas témoins qui avaient entre 20 et 44 ans au moment de l'étude ont été retenus aux fins des comparaisons. Ce groupe représentait 74 % de tous les témoins.

Nous avons effectué des tests du chi carré pour comparer les données socio-démographiques des survivants et des témoins de l'étude, et pour comparer les caractéristiques cliniques des survivants ayant participé à l'étude avec celles des survivants qui ont refusé d'y participer et avec celles des survivants qui ont été perdus de vue. Les cellules qui expliquaient l'écart important entre les colonnes ont été mises en évidence. En raison des nombreuses comparaisons effectuées, seules les valeurs alpha inférieures à 0,01 ont été présentées.

Résultats

Trois mille quatre cent soixante-treize survivants admissibles et 5 063 témoins admissibles ont été sélectionnés pour l'étude. Un nombre total de 2 216 questionnaires ont été remplis et retournés par des survivants et 2 507, par des témoins (figures 1 et 2). Par suite de l'élimination des questionnaires remplis par des sujets qui ont éventuellement été jugés inadmissibles (p. ex., n'avaient pas l'âge requis, le diagnostic ne figurait pas dans la CICE), il restait 2 152 survivants et 2 432 témoins pour l'analyse des résultats. Nous avons obtenu des taux de réponses de 63,1 % (2 252/3 409) dans le cas des survivants et de 49 % (2 432/4 988) dans le cas des témoins.

FIGURE 1
Graphique de cheminement - cohorte des survivants

FIGURE 2
Graphique de cheminement - cohorte des témoins

Les taux de réponse pour les survivants par grand groupe diagnostique de la CICE étaient supérieurs à 60 %, sauf dans le cas des survivants de tumeurs osseuses, de tumeurs de cellules germinales et de carcinomes, qui sont plus courants chez les enfants plus âgés. Les taux de réponse pour ces cancers étaient de 57,4 %, de 50,2 % et de 43, %, respectivement. Les taux de réponse les plus élevés ont été observés chez les survivants de neuroblastomes (82,1 %) et de carcinomes hépatiques (72,7 %), tandis que les taux de réponse s'élevaient entre 60 % et 70 % chez les survivants de cancers compris dans les autres groupes diagnostiques.

Les caractéristiques socio-démographiques des survivants et des témoins ayant participé à l'étude sont présentées au tableau 2. Environ 50 % des survivants et des témoins étaient des hommes, et l'âge moyen au moment de l'étude était de 19 ans. La vaste majorité des sujets ont déclaré être de race blanche, suivie de ceux d'origine asiatique (3,5 %) et d'origines mixtes (3,0 %). Des pourcentages similaires et importants de chaque groupe habitaient dans les provinces du Centre et de l'Ouest du Canada.

La distribution des caractéristiques cliniques des survivants ayant participé et n'ayant pas participé (ont refusé de participer ou ont été perdus de vue) est présentée au tableau 3. Plus de la moitié des survivants (participants et non participants confondus) ont reçu un diagnostic de leucémie, de lymphome ou de tumeurs du système nerveux central. Comparativement aux survivants ayant participé à l'étude, les survivants ayant été perdus de vue étaient beaucoup plus nombreux à avoir survécu à des tumeurs des cellules germinales ou à des carcinomes et moins nombreux à avoir reçu un diagnostic de leucémie. En conséquence, l'âge moyen au moment du diagnostic était beaucoup moins élevé chez les survivants ayant participé à l'étude (sept ans) que chez les survivants qui ont été perdus de vue (neuf ans), et les participants étaient plus nombreux à avoir reçu un diagnostic au cours de la dernière partie de la décennie (entre 1987 et 1990). Un plus grand nombre de survivants qui ont participé à l'étude que de survivants qui ont été perdus de vue ont reçu les trois formes de traitement (chimiothérapie, radiothérapie et chirurgie). Enfin, les survivants qui ont échappé au suivi étaient moins nombreux que les participants à avoir reçu plus d'une série de traitements.

TABLEAU 2
Caractéristiques socio-démographiques des survivants et des témoins

TABLEAU 3
Caractéristiques cliniques des survivants participant et ne participant pas à l'étude

Les caractéristiques socio-démographiques des témoins étaient généralement semblables à celles de la population déclarées dans le cadre du recensement de 1996 (tableau 4). Environ 60 % des témoins et des personnes issues de la population de recensement étaient mariés ou vivaient en union de fait, et près des trois quarts des sujets dans les deux cohortes travaillaient à temps plein ou à temps partiel. Certaines différences ont été observées concernant les niveaux de scolarité et de revenu : les cas témoins ont déclaré un niveau de scolarité et de revenu personnel plus élevé que les personnes issues de la population de recensement.

TABLEAU 4
Caractéristiques socio-démographiques des témoins comparativement à celles de la population du recensement de 1996 20 à 44 ans¹

Conclusion

Le caractère multicentrique, national, de l'Étude des séquelles a permis d'identifier une cohorte d'enfants, d'adolescents et de jeunes adultes qui ont survécu à un cancer survenu durant l'enfance et un groupe de comparaison issu de la population dont les membres étaient du même âge et du même sexe et n'avaient pas d'antécédents de cancer. Bien que le taux de participation à l'étude n'ai pas été aussi élevé que prévu, nous sommes d'avis qu'il est possible d'effectuer une comparaison valide de ces deux groupes pour déterminer si, et dans quelle mesure, les survivants présentent un taux en excès de problèmes psychosociaux ou physiques.

Premièrement, les survivants à long terme qui ont participé à l'étude présentaient des caractéristiques cliniques semblables à celles des survivants qui ont refusé de participer à l'étude ou qui ont été perdus de vue, ce qui indique qu'ils étaient représentatifs de tous les enfants et jeunes adultes qui ont reçu un diagnostic de cancer au Canada entre 1981 et 1990 alors qu'ils avaient moins de 20 ans et qui étaient vivants durant la période de l'étude. Sauf dans le cas des cancers diagnostiqués plus couramment chez les enfants plus âgés (c.-à-d. tumeurs des cellules germinales et carcinomes), les taux de réponse ne variaient pas selon le type de cancer. En l'occurrence, le taux de participation plus faible observé chez les survivants de tumeurs des cellules germinales et de carcinomes reflète probablement la difficulté de recruter de jeunes adultes plutôt que la perte de sujets admissibles ayant reçu un traitement particulier ou obtenu un résultat clinique particulier. Cela transparaît également dans l'âge moyen plus élevé au moment du diagnostic et dans le diagnostic plus précoce chez les survivants qui ont été perdus de vue. De plus, les survivants de carcinomes et de tumeurs des cellules germinales étaient moins nombreux à recevoir des traitements multimodaux, peut-être en raison du diagnostic plus précoce et du type de leur cancer, plus des deux tiers ayant effectivement subi seulement une chirurgie ou une chirurgie conjuguée à une chimiothérapie. Enfin, plus de 90 % des survivants de carcinomes et de tumeurs des cellules germinales n'ont fait état d'aucune récidive de leur cancer durant leur traitement.

Deuxièmement, compte tenu du plan même de l'étude, les distributions par âge et sexe des survivants sont semblables à celles des témoins issus de la population recrutés aux fins de l'étude. Elles sont également semblables quant à l'origine ethnique et au lieu de résidence au Canada. Grâce à la multitude de renseignements disponibles sur les facteurs de confusion potentiels tant pour les survivants que pour les témoins, toute différence qui pourrait avoir une influence sur les résultats à l'étude peut être contrôlée statistiquement durant les analyses. Par conséquent, nous sommes convaincus que toute différence observée en comparant la santé physique et psycho-sociale des survivants et des témoins est associée au fait d'avoir survécu à un cancer survenu durant l'enfance.

Troisièmement, les témoins issus de la population recrutés aux fins de l'étude ressemblaient beaucoup aux personnes issues de la population canadienne en général du même âge et du même sexe. Les pourcentages des témoins et des personnes issues de la population de recensement qui étaient mariés ou vivaient en union de fait ou qui travaillaient à temps plein ou à temps partiel durant l'étude étaient presque identiques. Par ailleurs, les témoins avaient des niveaux de scolarité et de revenu plus élevés que les personnes issues de la population de recensement. Les différences observées dans le revenu personnel peuvent s'expliquer en partie par le rajustement du revenu en dollars de 1995 dans le cadre du recensement, alors que les participants à l'étude ont été recrutés entre 1997 et 2001.

Il faudrait souligner que nous avons utilisé des critères rigoureux pour définir le nombre de personnes admissibles à inclure dans le dénominateur du taux de réponse. Dans le calcul des taux de réponses, nous avons utilisé le nombre total de sujets admissibles comme dénominateur, et non le nombre de sujets qui ont accepté de participer à l'étude. De plus, un certain nombre des survivants considérés comme ayant été perdus de vue sont peut-être effectivement morts durant l'intervalle séparant la fin de la période de survie de cinq ans et la date du recrutement pour l'étude, ce qui a eu pour effet de gonfler artificiellement le nombre de survivants admissibles. Nous avons en outre inclus un pourcentage estimatif de personnes non retenues à la sélection préliminaire identifiées par CA dans le nombre total des témoins admissibles, ce qui a également pu gonfler le dénominateur et réduire le taux de réponse estimatif. Il n'en reste pas moins que les taux de réponse de 63 % pour les survivants et de 49 % pour les témoins sont semblables à ceux d'autres grandes études cas-témoins sur le cancer^7-9. Par exemple, la U.S. Childhood Cancer Survivor Study, qui a utilisé la même méthode pour calculer les taux de participation, a obtenu des taux de réponse de 69 % pour les survivants (14 054 sur 20 275) et de 61 % pour les témoins (frères et soeurs) (3 585 sur 5 857) ¹⁰. Il y a lieu de se préoccuper de faibles taux de réponse dans les cas où l'on présume qu'il pourrait y avoir des différences importantes entre les personnes qui sont difficiles à joindre et leurs homologues qui sont faciles à recruter. Dans ces cas, les participants pourraient différer de la population cible^11-18. Dans les données présentées ici, nous avons démontré l'absence de différences importantes ou systématiques entre les survivants ayant participé à l'étude et ceux n'y ayant pas participé et entre les témoins et les personnes issues de la population de recensement. De surcroît, nombre d'auteurs sont d'avis que des différences mineures entre participants et non-participants ne devraient pas avoir une influence majeure sur les estimations du risque^{11,15,16,19,20}.

La localisation et le recrutement des sujets ont présenté la difficulté la plus importante dans la conduite de cette étude rétrospective, multicentrique. Ces étapes étaient d'autant plus complexes du fait qu'il fallait solliciter la participation d'une cohorte de jeunes adultes, un groupe connu pour être très mobile, plus difficile à joindre et moins enclin à participer à ce genre d'étude²¹. Bien que nous ayons utilisé diverses techniques censées faciliter le recrutement (lettres personnalisées, rappels, enveloppes de retour pré-affranchies, communication avec les participants avant l'envoi du questionnaire), nous pourrions proposer d'autres moyens d'augmenter les taux de participation dans les études futures^22,23. Communiquer initialement avec les sujets par téléphone, plutôt que par lettre, semble porter fruit. Augmenter le nombre de rappels auprès des sujets qui ont été contactés mais qui n'ont pas retourné leur questionnaire améliorerait vraisemblablement le taux de participation. Voici une dernière suggestion pratique à l'intention des autres chercheurs effectuant ce genre d'études, soit offrir un petit incitatif financier symbolique pour inciter les sujets contactés à participer à l'étude. Il a été démontré que ce genre d'incitatifs peut contribuer à augmenter le taux de participation dans les études de cohortes en population portant sur des survivants à long terme du cancer²⁴.

En résumé, les résultats de ce premier rapport de l'Étude des séquelles menée par le PCSLCE indiquent qu'il est possible d'effectuer une comparaison valide des survivants à long terme d'un cancer survenu durant l'enfance et des témoins issus de la population pour déterminer si, et dans quelle mesure, les survivants présentent un taux en excès de problèmes psychosociaux ou physiques. On peut donc considérer que les documents qui sont actuellement en cours de préparation par notre groupe et qui comparent des survivants, tant adultes qu'enfants, à leurs témoins respectifs décrivent fidèlement la nature et l'importance des séquelles du cancer diagnostiqué durant l'enfance au Canada.

Remerciements

Les auteurs expriment leur vive reconnaissance aux participants à l'étude, aux centres d'oncologie pédiatrique participants, ainsi qu'aux membres du comité de gestion du PCSLCE. Le PCSLCE est entièrement financé par Santé Canada. M^me E. Maunsell avait reçu une bourse de chercheur - santé nationale du Programme national de recherche et de développement en matière de santé (PNRDS) lorsque cette étude a été amorcée, et elle a récemment reçu une bourse des Instituts de recherche en santé du Canada (IRSC).

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Notes

Coordonnées des auteurs

Amanda K Shaw, Howard I Morrison, Lisa Pogany, Marie Desmeules, Centre de prévention et de contrôle des maladies chroniques, Direction générale de la santé de la population et de la santé publique, Santé Canada, Ottawa (Ontario) Canada

Kathy N Speechley, Départements de pédiatrie, d'épidémiologie et de biostatistique, Université Western Ontario, et Child Health Research Institute, London (Ontario) Canada

Elizabeth Maunsell, Département de médecine sociale et préventive, Université Laval, Québec (Québec) Canada

Maru Barrera, Department of Psychology, Population Health Science Research Institute, Hospital for Sick Children, et Université de Toronto, Toronto (Ontario) Canada

Dena Schanzer, Centre de prévention et de contrôle des maladies infectieuses, Direction générale de la santé de la population et de la santé publique, Santé Canada, Ottawa (Ontario) Canada

Correspondance : Amanda K Shaw, Centre de prévention et de contrôle des maladies chroniques, Direction générale de la santé de la population et de la santé publique, Santé Canada, 120, chemin Colonnade, IA : 6702A, Ottawa (Ontario) Canada K1A 0K9; Fax : (613) 941-5497; courriel : Amanda_shaw@hc-sc.gc.ca

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